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Farmacogenética de DPYD: deficiencia de DPD y toxicidad por fluoropirimidinas

Aliases / nomenclatura: DPYD · DPD · 5-FU · fluorouracilo · capecitabina · tegafur

La dihidropirimidina deshidrogenasa (DPD) es la enzima principal del catabolismo de las fluoropirimidinas. Las variantes funcionales de DPYD pueden reducir o anular su actividad y elevar de manera importante el riesgo de toxicidad grave por 5-fluorouracilo (5-FU), capecitabina o tegafur. Genotipificar antes de iniciar el tratamiento permite identificar a los pacientes con mayor riesgo y ajustar la dosificación de forma más segura, conforme a las guías farmacogenéticas y al contexto clínico.

> Nota regulatoria: la página original describe requisitos de consentimiento propios de la legislación alemana (GenDG). En México, la solicitud, el consentimiento y el manejo de la información genética deben apegarse a la normativa y a los procedimientos institucionales que apliquen localmente.

Panel diagnóstico

EstudioMuestra / anticoagulantePrioridad en la fuente
Genética molecular de DPYDSangre con EDTAEsencial

DPD y toxicidad por fluoropirimidinas

Los medicamentos que contienen fluorouracilo se usan de manera muy amplia en oncología. La fuente señala que las reacciones adversas graves o potencialmente mortales se pueden presentar en aproximadamente 10–40% de los pacientes tratados y que la mortalidad asociada al tratamiento se ha estimado en 0.2–1.0% en series históricas (Hoff et al. 2001; van Cutsem et al. 2001).

Una de las causas mejor documentadas de toxicidad grave es la deficiencia hereditaria de DPD. Esta deficiencia puede deberse a variantes de DPYD que reducen la capacidad de metabolizar las fluoropirimidinas. En conjunto, hasta cerca de 9% de la población puede portar una variante asociada con actividad enzimática reducida y aproximadamente 0.1–0.5% puede tener deficiencia completa de DPD, según las fuentes que cita la página original (EMA 2020; Amstutz et al. 2018).

La genética de DPYD no explica todos los episodios de toxicidad. La fuente calcula que cerca de 30% de las reacciones graves por fluoropirimidinas se pueden atribuir a deficiencia genética de DPD; por eso, cuando hay toxicidad importante y el genotipo no la explica, hay que buscar otras causas clínicas y farmacológicas. En algunos escenarios también puede ser útil complementar la evaluación con fenotipificación de DPD o con monitoreo terapéutico de 5-FU.

Variantes de DPYD de mayor relevancia clínica

La estrategia que describe la fuente se centra en cuatro variantes frecuentes, con un efecto funcional sobre DPD bien caracterizado.

Tabla 1. Variantes de DPYD que incluye el panel descrito por la fuente

DenominaciónVarianteRefSNPEfecto funcionalFrecuencia alélica reportada*Riesgo relativo de toxicidad reportado
**DPYD*2A**c.1905+1G>A; salto del exón 14rs3918290Función ausente (0)0.0062.9 (1.8–4.6)
**DPYD*13**c.1679T>G (p.Ile560Ser)rs55886062Función ausente (0)0.0014.4 (2.1–9.3)
c.2846A>T (p.Asp949Val)rs67376798Función reducida (0.5)0.0073.0 (2.2–4.1)
Haplotipo B3c.1236G>A y/o c.1129–5923C>Grs56038477 / rs75017182Función reducida (0.5)0.0221.6 (1.3–2.0)

\* Frecuencias que la fuente reporta para población caucásica. La nomenclatura se refiere al transcrito DPYD NM_000110.4.

  1. **DPYD*2A (c.1905+1G>A)** altera el splicing, ocasiona la pérdida del exón 14 y genera una proteína truncada, sin actividad funcional de DPD.
  2. **DPYD*13 (c.1679T>G; p.Ile560Ser)** cambia un aminoácido y se asocia con pérdida de la actividad enzimática.
  3. c.2846A>T (p.Asp949Val) se asocia con disminución de la actividad de DPD.
  4. Haplotipo B3: c.1236G>A está en fuerte desequilibrio de ligamiento con c.1129–5923C>G, y esta última se ha propuesto como la variante causal, ligada a splicing alternativo y a la disminución de la actividad de DPD.

La ausencia de estas variantes no descarta otras alteraciones funcionales poco frecuentes de DPYD. Por eso, un resultado negativo en un panel dirigido no equivale a descartar del todo una predisposición genética a la toxicidad por fluoropirimidinas.

La deficiencia completa de DPD —por homocigosis o heterocigosis compuesta de variantes sin función— también se ha relacionado con enfermedades metabólicas hereditarias como la timina-uraciluria hereditaria o la pirimidinemia familiar; aun así, la correlación genotipo-fenotipo no es uniforme.

Comparación de las cuatro variantes de DPYD del estudio dirigido, agrupadas por efecto funcional. Función ausente: DPYD*2A, c.1905+1G>A con salto del exón 14, frecuencia 0.006 y riesgo relativo 2.9; DPYD*13, c.1679T>G, frecuencia 0.001 y riesgo relativo 4.4. Función reducida: c.2846A>T, frecuencia 0.007 y riesgo relativo 3.0; haplotipo B3, c.1236G>A y/o c.1129–5923C>G, la más frecuente con 0.022 y el riesgo relativo más bajo, 1.6.
Variantes de DPYD con mayor relevancia clínica, ordenadas por su efecto sobre la actividad enzimática. Las de función ausente anulan la actividad de DPD y las de función reducida la disminuyen; el haplotipo B3 es el más frecuente y el de menor riesgo relativo. Frecuencias reportadas para población caucásica; nomenclatura referida al transcrito DPYD NM_000110.4.

Predicción de la actividad de DPD a partir del genotipo

Varias guías farmacogenéticas usan un puntaje de actividad que suma el efecto funcional de los dos alelos. En términos generales, un puntaje de 2 corresponde a actividad normal y un puntaje de 0, a deficiencia completa de DPD.

Tabla 2. Interpretación funcional según el genotipo de DPYD

Genotipo / combinaciónPuntaje de actividad según la fuente
Sin variantes de función reducida o ausente (1/1)2
Una variante de función reducida, por ejemplo 1/c.1236G>A (haplotipo B3) o 1/c.2846A>T1.5
Una variante sin función, por ejemplo 1/2A o 1/131
Dos variantes de función reducida0.5 según DGHO; CPIC puede clasificar ciertas combinaciones como 1
Una variante de función reducida + una variante sin función0.5
Dos variantes sin función, por ejemplo 2A/2A, 13/13 o 2A/130

En algunas combinaciones los grupos de expertos no coinciden. La fuente señala, por ejemplo, que dos variantes de función reducida pueden recibir un puntaje distinto según DGHO y según CPIC, y que la DPWG recomienda complementar ciertas configuraciones con una evaluación fenotípica de la actividad de DPD.

Escala del puntaje de actividad de DPD que va de 2, actividad normal, a 0, deficiencia completa. En 2 se ubica el genotipo sin variantes; en 1.5, una variante de función reducida como el haplotipo B3 o c.2846A>T; en 1, una variante sin función como DPYD*2A o DPYD*13; en 0.5, dos variantes de función reducida o una de función reducida más una sin función; en 0, dos variantes sin función. Una nota indica que en la combinación de dos variantes de función reducida el valor 0.5 corresponde a DGHO mientras que CPIC puede clasificar ciertas combinaciones como 1.
El puntaje de actividad suma el efecto funcional de los dos alelos de DPYD y va de 2, actividad normal, a 0, deficiencia completa de DPD. Las combinaciones intermedias concentran la dificultad interpretativa: en dos variantes de función reducida el puntaje difiere entre DGHO y CPIC, y la DPWG recomienda complementar ciertas configuraciones con evaluación fenotípica de la actividad enzimática.

Estudios fenotípicos complementarios

Además de la genotipificación, la actividad de DPD se puede estudiar con estrategias como:

  • concentración plasmática de uracilo;
  • relación dihidrouracilo/uracilo;
  • medición de la actividad de DPD en leucocitos.

Estas pruebas sirven como complemento en situaciones seleccionadas, sobre todo cuando el genotipo apunta a una actividad muy disminuida o cuando el resultado molecular y la toxicidad clínica no concuerdan. La evidencia y el grado de estandarización no son iguales para todas las estrategias.

Qué considerar antes de iniciar fluoropirimidinas

La Agencia Europea de Medicamentos (EMA) recomienda evaluar la deficiencia de DPD antes de iniciar tratamiento sistémico con 5-FU, capecitabina o tegafur. La fuente alemana describe cómo se genotipifican cuatro variantes de DPYD y cómo se ajusta después el tratamiento según el riesgo, el contexto de la enfermedad y las alternativas disponibles.

La interpretación clínica no se reduce a “positivo” o “negativo”; tiene que tomar en cuenta:

  • el alelo identificado y su actividad funcional;
  • si la variante está en heterocigosis, homocigosis o heterocigosis compuesta;
  • el puntaje de actividad estimado;
  • el medicamento y el esquema previstos;
  • el contexto clínico individual;
  • las recomendaciones farmacogenéticas vigentes y la información para prescribir del medicamento.

Las decisiones concretas de dosis se apegan a la información para prescribir vigente y a las guías farmacogenéticas aplicables; un resultado molecular aislado no sustituye la valoración oncológica integral.

Algoritmo de cuatro pasos previos al tratamiento con fluoropirimidinas: indicación de 5-FU, capecitabina o tegafur; genotipificación dirigida de cuatro variantes de DPYD en sangre con EDTA; estimación del puntaje de actividad; e interpretación que integra el alelo y su actividad funcional, la cigosidad, el puntaje, el medicamento y el esquema previstos, el contexto clínico y las guías vigentes. Dos desvíos señalan que un resultado negativo no descarta otras alteraciones de DPYD y que cerca de 30% de las reacciones graves se atribuye a deficiencia genética, por lo que ante toxicidad no explicada se buscan otras causas y se consideran estudios de uracilo plasmático, relación dihidrouracilo/uracilo, actividad de DPD en leucocitos y monitoreo terapéutico de 5-FU.
Recorrido previo al inicio de fluoropirimidinas. El estudio dirigido de DPYD y el puntaje de actividad alimentan una interpretación que integra alelo, cigosidad, medicamento previsto y contexto clínico. Los dos desvíos marcan los límites del estudio molecular: un resultado negativo no descarta otras alteraciones y sólo cerca de 30% de las reacciones graves se atribuye a deficiencia genética de DPD.

Puntos clave

  1. DPYD es el principal gen farmacogenético relacionado con deficiencia de DPD y toxicidad grave por fluoropirimidinas.
  2. **DPYD2A, DPYD13, c.2846A>T y el haplotipo B3** son variantes de alta relevancia clínica y forman parte de numerosos esquemas de genotipificación dirigida.
  3. Un panel negativo para estas variantes no excluye todas las alteraciones funcionales de DPYD.
  4. Algunas combinaciones requieren interpretación especializada y, en casos seleccionados, fenotipificación complementaria.
  5. El genotipo se interpreta junto con el medicamento, el contexto clínico y las guías farmacogenéticas vigentes.

Referencias

  • Amstutz U et al. Clinical

Pharmacogenetics Implementation Consortium (CPIC) Guideline for Dihydropyrimidine Dehydrogenase Genotype and Fluoropyrimidine Dosing: 2017 Update. Clin Pharmacol Ther 2018;103:210-216.

  • CPIC® Guideline for

Fluoropyrimidines and DPYD; January 2024 update (edited March 2024); https://cpicpgx.org/guidelines/guideline-for-fluoropyrimidines-and-dpyd/

  • DGHO Positionspapier Dihydropyrimidin-Dehydrogenase

(DPD) -Testung vor Einsatz von 5-Fluorouracil, Capecitabin und Tegafur 2020. Link: https://www.dgho.de/publikationen/stellungnahmen/gute-aerztliche-praxis/dpd-testung/dpd-positionspapier-2020-konsens_logos_final.pdf/view

  • EMA recommendations on DPD

testing prior to treatment with fluorouracil, capecitabine, tegafur and flucytosine. EMA/367286/2020. Link: https://www.ema.europa.eu/en/documents/referral/fluorouracil-fluorouracil-related-substances-article-31-referral-ema-recommendations-dpd-testing_en.pdf

  • Fernandez-Salguero PM et al. Lack of Correlation Between Phenotype and

Genotype for the Polymorphically Expressed Dihydropyrimidine Dehydrogenase in a Family of Pakistani Origin. Pharmacogenetics 1997;7:161-163.

  • Froehlich TK et al. Clinical

importance of risk variants in the dihydropyrimidine dehydrogenase gene for the prediction of early-onset fluoropyrimidine toxicity. Int J Cancer 2015;136,730–739.

  • Gamelin E et al. Individual

fluorouracil dose adjustment based on pharmacokinetic follow-up compared with conventional dosage: results of a multicenter randomized trial of patients with metastatic colorectal cancer. J Clin Oncol 2008;26:2099-2105.

  • GEKO Richtlinie der Gendiagnostik-Kommission für die

Beurteilung genetischer Eigenschaften hinsichtlich ihrer Bedeutung für die Wirkung eines Arzneimittels bei einer Behandlung gemäß § 23 Abs. 2 Nr. 1b GenDG. Bundesgesundheitsbl. 2017;60:472–475.

  • Henricks LM et al. DPYD

Genotype-Guided Dose Individualization to Improve Patient Safety of Fluoropyrimidine Therapy: Call for a Drug Label Update. Ann Oncol 2017;28:2915-2922.

  • Henricks M et al. DPYD

Genotype-Guided Dose Individualisation of Fluoropyrimidine Therapy in Patients With Cancer: A Prospective Safety Analysis. Lancet Oncol 2018;19:1459-1467.

  • Hoff PM et al. Comparison of

oral capecitabine versus intravenous fluorouracil plus leucovorin as first-line treatment in 605 patients with metastatic colorectal cancer: results of a randomized phase III study. J Clin Oncol 2001;19:2282–2292.

  • Lunenburg C et al. Dutch

Pharmacogenetics Working Group (DPWG) Guideline for the Gene-Drug Interaction of DPYD and Fluoropyrimidines. Eur J Hum Genet 2020;28:508-517.

  • Meulendijks D et al. Improving

safety of fluoropyrimidine chemotherapy by individualizing treatment based on dihydropyrimidine dehydrogenase activity — ready for clinical practice? Cancer Treat Rev 2016;50:23–34.

  • Meulendijks D et al. Clinical

relevance of DPYD variants c.1679T>G, c.1236G>A/HapB3, and c.1601G>A as predictors of severe fluoropyrimidine-associated toxicity: a systematic review and meta-analysis of individual patient data. Lancet Oncol 2015;16:1639–1650.

  • Nie Q et al. Quantitative

contribution of rs75017182 to dihydropyrimidine dehydrogenase mRNA splicing and enzyme activity. Clin Pharmacol Ther 2017;102:662-670.

  • Online Mendelian Inheritance

in Man (OMIM): Dihydropyrimidine dehydrogenase deficiency #274270. Link: https://www.omim.org/entry/274270

  • Schwab M et al. Role of

genetic and nongenetic factors for fluorouracil treatment-related severe toxicity: a prospective clinical trial by the German 5-FU Toxicity Study Group. J Clin Oncol 2008;26:2131–2138.

  • Turner AJ. Updated DPYD

HapB3 haplotype structure and implications for pharmacogenomic testing. Clin Transl Sci. 2024 Jan;17(1):e13699.

  • van Cutsem E et al. Oral

capecitabine compared with intravenous fluorouracil plus leucovorin in patients with metastatic colorectal cancer: results of a large phase III study. J Clin Oncol 2001;19: 4097–4106.

  • van Gennip AH et al. Inborn

errors of pyrimidine degradation: clinical, biochemical and molecular aspects. J Inherit Metab Dis 1997;20:203–213.

  • van Kuilenburg AB et al.

Heterozygosity for a point mutation in an invariant splice donor site of dihydropyrimidine dehydrogenase and severe 5-fluorouracil related toxicity. Eur J Cancer 1997;33:2258–2264.

  • van Kuilenburg AB et al.

Genotype and phenotype in patients with dihydropyrimidine dehydrogenase deficiency. Hum Genet 1999;104:1-9.

  • van Kuilenburg AB et al. Novel

disease-causing mutations in the dihydropyrimidine dehydrogenase gene interpreted by analysis of the three-dimensional protein structure. Biochem J 2002;364:157–163.

  • Wilhelm M et al. Prospective,

Multicenter Study of 5-Fluorouracil Therapeutic Drug Monitoring in Metastatic Colorectal Cancer Treated in Routine Clinical Practice. Clinical Colorectal Cancer 2016;15:381-388.